단일대상연구를 대상으로 하는 말더듬치료 연구 메타분석

Meta-Analysis of Single-Subject Design Studies in Stuttering Treatment

Article information

Commun Sci Disord Vol. 19, No. 3, 381-390, September, 2014
Publication date (electronic) : 2014 September 30
doi : https://doi.org/10.12963/csd.14142
Department of Audiology and Speech-Language Pathology, Catholic University of Daegu, Gyeongsan, Korea
이경재
대구가톨릭대학교 언어청각치료학과
Correspondence: Kyungjae Lee, PhD  Department of Audiology and Speech-Language Pathology, Catholic University of Daegu, 13-13 Hayang-ro, Hayang-eup, Gyeongsan 712-702, Korea  Tel: +82-53-850-2543 Fax: +82-53-850-3383 E-mail: kjlee0119@cu.ac.kr

This work was supported by research grants from the Catholic University of Daegu in 2014.

Received 2014 July 5; Revised 2014 August 19; Accepted 2014 September 16.

Abstract

배경 및 목적:

임상가가 증거기반치료를 수행하는데 가장 높은 수준의 증거를 제공하는 연구는 체계적인 리뷰 혹은 메타분석이다. 지금까지 말더듬치료와 관련된 메타분석은 주로 집단 연구방법을 이용한 개별연구를 대상으로 하였으며 참여자의 개별적인 특성을 잘 나타낼 수 있다는 장점이 있는 단일대상연구에 대한 말더듬치료 메타분석 연구는 없었다. 이에 본 연구는 단일대상연구를 이용하여 말더듬치료효과를 측정한 최근 논문을 대상으로 메타분석을 실시하여 전체적인 말더듬치료에 대한 효율성을 논의하고자 하였다.

방법:

최근 20년간 국내외 학술지에 발표된 논문 중 단일대상연구를 이용한 연구를 선정하여 메타분석을 하였다. 총 13편의 논문이 선정되었으며, 이를 대상으로 유창성의 증진을 종속변수로 하여 효과크기를 측정하였다. 분석에는 무선효과모델을 사용하였다.

결과:

메타분석을 실시한 결과, 전체적으로 말더듬치료는 참여자의 유창성을 증진시키는데 효과가 있었다. 상대적으로 통합적 접근법과 유창성증진법이 큰 효과크기를 보였으며, 인지적 접근법과 기타 접근법이 상대적으로 낮은 효과크기를 보였다.

논의 및 결론:

본 연구의 결과는 말더듬는 사람의 유창성을 증진시키는 데 말더듬치료가 효과적이라는 점을 나타낸다. 비록 상대적인 차이이기는 하지만 각 치료책략이 다른 결과를 보였기에 임상가는 이와 같은 점을 고려하여 임상적인 결정을 할 수 있을 것이다.

Trans Abstract

Objectives:

A systematic review or meta-analysis provides the highest level of evidence that clinicians can use in evidence based practice. Meta-analyses on stuttering treatment studies with group designs show that stuttering treatment is effective in general. However even though single subject design studies have advantages of showing individualized change patterns, there has been little research on meta-analysis on such single subject design studies. The purpose of the current study is, therefore, to conduct meta-analysis on recent single-subject studies on stuttering treatment, and discuss overall stuttering treatment effectiveness.

Methods:

The current study identified single subject studies which have been published in domestic and international academic journals in the past 20 years. A total of 13 studies were identified and analyzed in the meta-analysis. The effect size on fluency gain was determined using random effects models.

Results:

In general stuttering treatment was effective in enhancing the fluency of the participants. Integrated strategies and fluency shaping strategies showed relatively greater effect sizes while cognitive approaches and other approaches showed relatively smaller effect sizes.

Conclusion:

The results showed stuttering treatment was effective in helping participants to be more fluent. Though not a direct comparison, there was a difference in the treatment effectiveness across various treatment approaches, and clinicians may make informed clinical decisions based on these results.

말더듬은 개인에 따라 다양하고도 복합적으로 나타나기에 말더듬치료 역시 다면적으로 이루어진다. 일반적으로 학령전기 말더듬아동의 치료는 치료를 받는 대상이 아동 혹은 가족인지, 아동의 말습관 혹은 환경의 변화를 통하여 유창성의 증진을 목표로 하는지에 따라서 간접치료와 직접치료 등으로 이루어지며, 말더듬성인의 치료는 말습관의 수정을 통한 유창성증진을 목표로 하는 유창성완성법과 말더듬 순간의 수정을 통한 통제력 등의 향상을 목표로 하는 말더듬수정법 등으로 이루어진다(Manning, 2010). 하지만 이러한 책략들은 일반적으로 서로 배타적으로 사용되는 것이 아니라 각 대상자에 적절하게 통합적으로 사용될 수 있다.

여러 치료책략과 기법 중에서 각 개인에게 가장 적절한 선택을 하기 위해서 최근에 강조되고 있는 것이 증거기반치료 혹은 증거중심치료이다. 증거기반치료란 각 대상자에게 적절한 치료를 선택하기 위해서는 전문가의 의견이나 임상가의 과거 경험 혹은 습관에 의존하기보다는 “증거”에 의해 치료효과가 확인된 치료기법을 선택하는 것을 의미한다. 이에 증거기반치료를 수행하는 임상가는 중재를 제공하는 대상자 혹은 가족의 필요, 능력, 가치, 선호도, 이해 관계 등을 인정하고, 이를 최고 수준의 증거와 임상가 자신의 임상적인 전문성과 통합하여 임상 결정을 내리게 된다(American Speech-Language-Hearing Association, 2005; Ingham, 2003).

증거기반치료에서 사용되는 증거 중 가장 강한 증거능력을 갖는 것은 체계적인 리뷰 혹은 메타연구이며(Schiavetti, Metz, & Orlikoff, 2011), 말더듬과 관련된 몇몇 메타분석 혹은 리뷰연구들은 말더듬치료가 효과적이라고 보고하였다. 예를 들어 Herder, Howard, Nye와 Vanryckeghem (2006)은 잘 설계된 말더듬 행동치료(behavioral stuttering treatment) 연구를 대상으로 메타분석을 실시하였다. 이들은 말더듬 행동치료 연구논문 중 실험군과 대조군이 있거나 두 가지 이상의 치료를 비교하여 연구하는 실험연구만을 대상으로 메타분석을 실시하였는데 총 12편의 연구가 메타분석의 대상이 되었다. 이들에 따르면 치료를 받은 참여자들은 치료를 받지 않은 대조군과 비교하여 약 .91 SD 정도의 차이를 보였으며, 이러한 결과는 말더듬 행동치료가 일반적으로 효과적이라는 점을 나타낸다. 하지만 두 가지 이상의 치료기법을 비교한 연구들을 대상으로 메타분석을 실시한 결과, 특정 치료기법이 다른 치료기법보다 더 좋은 결과를 나타내지는 않았는데, 이러한 결과에 근거하여 Herder 등(2006)은 치료사와 대상자와의 치료동맹과 같은 여러 치료 기법 사이에 공통으로 존재하는 요소가 치료효과에 중요할 수 있음을 시사하였다. Nye 등(2013)은 아동과 청소년을 대상으로 하는 말더듬행동치료 연구에 대한 메타분석을 실시하였다. 이들은 실험 혹은 유사실험연구방법을 이용한 총 아홉 편의 논문을 대상으로 메타분석을 실시하였다. 이들 역시 Herder 등(2006)과 유사한 결과를 보고하였는데, 예를 들어 치료를 받은 집단은 치료를 받지 않은 집단보다 말더듬비율이 약 1 SD 정도 낮았으며, 각 치료기법 사이의 차이는 유의하지 않았다. 반면 Andrews, Guitar와 Howie (1980)는 총 42편의 논문을 대상으로 메타분석을 실시하였는데, 이들 역시 전체적으로 보았을 때 말더듬치료가 효과적이라고 보고하였다. 하지만 길게 늘여서 말하기(prolonged speech)와 부드럽게 시작하기(gentle onset)를 이용하는 치료기법의 효과 크기는 각각 1.65와 1.53으로 둔감화(.54)와 태도변화(.85)보다는 상대적으로 높은 편이었다. 반면 Bothe, Davidow, Bramlett와 Ingham (2006)는 행동, 인지 및 기타 말더듬치료와 관련한 논문 총 39편을 대상으로 질적분석연구를 실시하였다. 이들에 따르면 말더듬아동에게는 행동-수반반응 원칙(response-contingent principles)을 이용한 치료가, 말더듬성인에게는 말 연장기법, 자기 관리 등을 포함하는 종합적인 치료가 가장 효과적이었다. 이처럼 다양한 방식으로 말더듬 치료효과에 대한 리뷰 혹은 메타분석이 실시되었나 주로 실험설계 방식을 이용한 연구를 대상으로 하는 경우가 많으며, 단일대상연구를 대상으로 하는 양적 메타분석 연구는 적은 편이다.

단일대상연구(single subject design)는 소수의 참여자를 대상으로 중재를 제공한 후 이를 반복측정하여 변화를 측정하는 유사실험설계이다(Schiavetti et al., 2011). 우선 단일대상연구가 갖는 장점으로는 무작위 비교연구방법으로 실제 임상현장에서 연구될 수 없는 치료기법을 대상으로 연구가 가능하다는 점이다(Kazdin, 2011). 무작위 비교연구방법에서는 실험군에는 치료를 제공하지만 대조군에는 일정 기간 동안 필요로 하는 치료를 제공하지 않는다는 윤리적 문제가 있을 수 있으나 단일대상연구에서는 모든 참여자가 반복적으로 중재를 제공받는다. 또한 집단을 대상으로 하는 무작위 비교연구의 결과를 실제 임상현장에서 개개인에게 일반화시키는 데 어려움이 있을 수 있으나, 단일대상연구에서는 각 개개인의 변화가 주요 연구대상이다. 또한 단일대상연구는 매우 탄력적으로 진행이 되며, 특정 상황/특성이 잘 통제된 실험을 진행할 수 있다는 장점이 있다(McReynolds & Thompson, 1986). 이에 특정 치료책략의 실제 임상 현장에서의 전체적인 치료효과를 나타내거나 하나의 치료의 서로 다른 치료요소를 비교하는데 단일대상연구는 적절할 수 있으며, 단일대상연구를 통하여 먼저 특정 치료효과를 살펴본 후 집단대상연구를 시행할 수도 있다(Thomas & Howell, 2001). 특히 단일대상연구는 상대적으로 소수의 참여자를 대상으로 이들의 행동을 지속적으로 평가하고 각 참여자의 특성 혹은 변화 과정을 개별적으로 살펴보기에 말더듬과 같이 개별적인 특성이 강한 장애를 임상에서 연구하는 데 효과적일 수 있다(Ingham & Riley, 1998; Lee, Park, & Kim, 2000; McReynolds & Thompson, 1986; Schiavetti et al., 2011).

위와 같은 특성으로 인하여 단일대상연구가 말더듬중재 연구에서 활발히 사용되고 있기에, 이러한 단일대상연구결과를 종합적으로 제시하는 메타분석연구를 통하여 연구자와 임상가는 말더듬치료효과에 대한 보다 높은 수준의 일반화된 정보를 얻을 수 있을 것이다. 예를 들어 Shin, Chon과 Lee (2009)는 최근 10년간의 국내외 유창성장애 치료와 관련된 연구 동향을 보고하였는데, 이들에 따르면 중재연구 중 약 30%가 단일대상연구방법을 사용하였다. 하지만 전술하였듯이 단일대상연구에서는 소수 대상자들의 개별적인 변화양상이 잘 나타나지만, 이러한 개별단일대상연구의 결과를 보다 다양한 특성을 지닌 다수를 대상으로 일반화시키기에는 어려움이 따를 수 있다. 이에 여러 단일대상연구의 결과를 종합적으로 분석하는 메타분석을 통하여 임상가 및 연구자는 말더듬중재에 있어서 좀 더 효율적인 결정을 내릴 수 있을 것이다.

비록 이와 같은 장점이 있을 수 있지만 단일대상연구를 대상으로 하는 메타분석은 적절한 효과크기 지표와 관련한 제한점 등으로 인하여 그 수가 적은 편이다. 전술하였듯이 무작위 비교연구 등을 대상으로 하는 실험설계연구의 메타분석에서는 주로 Cohen’s d와 같은 지표가 효과크기 지표로 사용되었다. 하지만 단일대상연구와 같은 반복측정연구에서는 Cohen’s d가 증가된다는 특징이 있다. 이에 단일대상연구를 대상으로 하는 메타분석에서는 기초선과 중첩되지 않는 중재 측정치의 비율, 평균치를 넘어서는 측정치 비율, 측정치가 0인 중재회기의 비율, 회귀 모델 등과 같은 다양한 방식으로 효과크기를 측정하였다. 하지만 각각의 방법들은 변화의 추이를 적절히 나타내지 못하거나 상대적으로 많은 측정치가 필요하다는 등의 단점이 있다(Campbell, 2004; Jenson, Clark, Kircher, & Kristjansson, 2007; Ma, 2006; Parker, Hagan-Burke, & Vannst, 2007). 이와 관련하여 기초선과 중재의 마지막 3회기의 측정치를 대상으로, 두 측정치 사이의 상관관계를 고려한 효과크기를 이용한 메타분석은 효과 크기 계산 방법이 상대적으로 단순하며, 두 집단 사이의 상관관계를 고려한다는 장점이 있다(Scholin & Burns, 2012; Swanson & Sachse-Lee, 2000).

본 연구는 최근 20년간 국내외에서 발표된 말더듬치료 논문 중에서 단일대상연구방법을 사용한 연구를 대상으로 메타분석을 실시하여, 다양한 말더듬치료가 전체적으로 효과적인지 살펴보고자 하였다. 전술하였듯이 말더듬중재 관련 연구에서 단일대상연구가 활발히 사용되고는 있으나 아직 이에 대한 전체적인 치료효과에 대한 논의는 없는 편이다. 이러한 전체적인 치료효과에 대한 논의뿐 아니라 다양한 치료책략에 따른 상대적인 치료효과를 분석하여 연구자와 임상가가 효율적인 말더듬치료를 제공하는 데 필요한 증거기반치료의 기초자료를 제시하고자 하였다.

연구 방법

자료수집

우선 국내연구를 살펴보기 위해서 DBpia, 학술교육원, Kiss, 교보문고스콜라 등과 같은 학술데이터베이스를 이용하여 “말더듬”과 “유창성”이라는 키워드를 이용하여 논문을 살펴보았다. 제목에서 “말더듬”이라는 키워드를 이용하였을 때에는 각각의 학술데이터베이스에서는 61건, 4건, 29건, 90건이, “유창성”이라는 키워드를 이용하였을 때에는 각각 196건, 42건, 67건, 52건의 연구가 검색되었다. 해외학술데이터베이스로는 Medline, Science Direct와 JSTOR를 이용하여 “stuttering”, “treatment”와 “single”이라는 키워드를 함께 이용하여 1994년부터 현재까지 학술지(academic journal)에 발표된 논문을 검색하였다. 그 결과 Medline에서는 48건, JSTOR에서는 23건의 논문이 검색되었다. Science Direct에서는 위 세 가지 키워드를 이용하였을 때 총 1,480건의 논문이 검색되었다. Science Direct의 경우에는 검색된 논문의 수가 많기에 “single”이라는 키워드 대신 “single subject”라는 키워드를 이용하고 “nursing and health professions”으로 영역을 축소하여 재검색을 실시한 결과 253건의 논문이 검색되었다.

자료평가

메타분석 대상 연구는 아래의 포함/제외기준을 고려하여 선정하였다. 포함/제외기준은 Swanson과 Sachse-Lee (2000)의 기준을 참고로 하여 본 연구에 맞게 수정하여 작성하였다.

  • 1) 기초선과 중재 모두 각각 최소 3회 이상의 측정치가 있는 단일대상연구 방법을 사용한 연구를 포함하였다. 특정 상황에서의 말더듬는 사람의 변화 등을 측정한 특성연구, 기초선 혹은 중재의 측정치가 3회 미만인 단일대상연구나 사례연구는 본 연구의 분석대상에서 제외하였다. 단 치료구성요소의 효과와 관련된 연구는 포함하였다.

  • 2) 효과크기를 계산할 수 있는 측정치가 제시된 연구를 포함하였다. 측정치는 표 혹은 그림의 형태로 제시되어 있어서 연구자가 각각의 측정치를 계산할 수 있어야 하였다. 또한 측정치는 비유창성빈도 혹은 비율과 같은 유창성 관련 말 지표로 한정하였다.

  • 3) 개별 연구의 대상자는 말더듬 문제가 있으며, 이를 주소로 치료를 받는 경우로 제한하였다. 참여자가 동반된 문제가 있는 경우에도 말더듬 감소를 위한 치료를 제공한 연구는 본 메타연구의 자료로 포함하였다. 반면 말더듬이 아닌 다른 장애를 대상으로 치료를 진행한 경우에는 본 메타분석에서 제외하였다.

  • 4) 한국어 혹은 영어로 작성된 연구논문만 포함하였다.

  • 5) 학술지에 발표된 논문만을 포함하였으며, 학위논문, 학술대회 발표연구 등은 제외하였다.

이와 같은 포함/제외 기준을 이용하여 본 메타분석에 사용된 논문의 수는 총 13편이었다(Table 1). 이 중 세 편은 국문논문이었으며 10편은 영어논문이었다.

Study information

코딩

각 논문은 참여자 정보, 연구방법, 치료 중재기법 등과 같은 영역으로 코딩되었다. 우선 참여자 정보로는 참여자 수, 연령대, 동반 장애 유무 등의 하위 항목을 포함하였다. 연구방법으로는 실험방법, 각 개별연구에서 측정한 종속변수의 특성과 측정방법, 치료 후 유지기 측정 유무 등의 하위 항목을 포함하였다. 치료 중재기법은 말더듬수정법 위주, 유창성완성법 위주, 인지적 접근법 위주, 통합적 접근법과 기타로 구분하였다.

또한 분석대상연구의 연구절차 적절성을 측정하기 위하여 Swanson과 Sachse-Lee (2000)가 제시한 7항목의 평가표를 본 연구의 제1연구자와 언어병리학 전공의 대학원생이 논의를 통하여 작성하였다. 제시된 7항목은 절차의 적절성, 내적 타당도, 연구참여자의 표준화 점수 보고, 29회기 이상의 중재, 85% 이상의 평가자 간 신뢰도, 기초선과 중재기 사이의 높은 절차 일치율, 연구참여자의 대표성 등이었다. 우선 대학원생에게 독립적으로 분석을 실시하게 한 후 그 결과를 제1연구자와의 평가치와 비교한 결과, 일치율은 91%였다. 이후 일치하지 않은 결과에 대해서는 논의를 통하여 협의를 하였으며, 그 결과 평균 점수는 총점 14점 중 5.7점(SD=2.4)이었다. 이는 Swanson과 Sachse-Lee (2000)에서 보고된 3.37 (SD=1.92)보다 상대적으로 높은 점수였다.

본 연구에서 분석된 개별연구에 대하여 독립된 분석자가 그래프 등의 분석을 통한 개별적인 측정치코딩 등을 하였으며 이러한 결과를 본 연구의 제1저자의 코딩과 비교하여 평가자 간 신뢰도를 측정하였다. 독립된 분석자는 언어병리학 전공 대학원생이었다. 그 결과, 본 연구의 제1저자의 코딩과 독립된 분석자의 코딩의 상관관계는 .997 (p<.001)이었다.

효과크기 측정

본 연구에서는 단일대상연구를 대상으로 메타분석을 실시한 Swanson과 Sachse-Lee (2000)와 다양한 연구를 대상으로 하는 메타분석에서 사용할 수 있는 효과크기를 설명하는 Dunst, Hamby와 Trivette (2004)가 제시한 단일대상연구를 대상으로 하는 효과크기(d) 측정방법을 이용하여 각 연구의 효과크기를 측정하였다. 특히 본 연구에서는 말더듬은 음절 비율(%SS) 등과 같은 비유창성 정도를 나타내는 종속변수만을 대상으로 효과크기를 측정하였다.

Swanson과 Sachse-Lee (2000)는 기초선과 중재기의 마지막 3회기를 비교하여 효과크기를 측정하였다. 이는 각 개별연구에서의 측정치의 일관성을 유지하기 위함이며, 마지막 3회기에서는 일정 정도의 안정화가 관찰되기 때문이라고 연구자들은 설명하였다. 하지만 독립된 두 집단 사이의 수행차이를 나타내는 효과크기보다는 치료 전후의 비교와 같은 관련된 두 집단의 효과크기는 더 증대될 수 있기에 연구자들은 전후 점수의 상관관계를 이용하여 효과크기를 보정하였다. 본 연구에서도 위와 같은 방법을 사용하여 기초선과 중재기의 마지막 3번의 측정치를 바탕으로 효과크기를 측정하였으며, 효과크기 측정식은 다음과 같다.

d = (    ) / (SDp / 2 (1-r) )

위 식에서 SDp는 pooled standard deviation으로 아래와 같은 식으로 계산하였으며, r는 기초선과 중재 측정치의 상관관계로 본 연구에서는 .93이었다. 아래에서 SDb는 기초선에서의 표준편차, SDi는 중재의 표준편차를 나타낸다.

SDp= ( SDb2 + SDi2 ) / 2

또한 하나의 치료가 여러 단계로 이루어진 경우에는 기초선과 첫 단계의 치료를 비교한 효과크기를 사용하여 메타분석을 실시하였다. 예를 들어 기초선-집중치료-유지치료 등의 단계로 대상자의 수행을 측정한 경우 기초선과 집중치료 단계를 비교하여 효과크기를 측정하였다. 또한 위와 같이 계산된 효과크기는 양수의 값이 진전을 나타내도록 조정되었다. 예를 들어 유창성이 증진된 경우, 치료 후의 말더듬빈도가 치료 전의 빈도보다는 적은 수치이기에 위의 식을 이용하면 음수의 효과크기가 나타난다. 이에 (-1)을 곱하여 양의 효과크기가 치료의 진전을 나타내도록 보정하였다.

한 개의 연구에서는 복수의 효과크기가 측정될 수 있으나, 본 연구에서는 하나의 연구에는 비유창성 정도의 변화를 나타내는 하나의 효과크기만 이용하여 메타분석을 실시하였다. 이는 하나의 연구에서 보고하는 복수의 효과크기 모두를 개별적으로 사용하여 메타분석을 실시할 경우, 복수의 효과크기를 보고한 연구에 가중치를 부여하는 결과이며, 한 연구에서 나타나는 복수의 효과크기가 서로 상관관계를 나타낼 수 있기 때문이다(Borenstein, Hedges, Higgins, & Rothstein, 2009). 이에 본 연구에서는 Borenstein 등(2009)이 제시한 방식을 이용하여 복수의 효과크기를 하나로 통합하여 하나의 연구가 하나의 효과크기를 갖도록 하여 메타분석을 실시하였다.

본 연구의 분석대상 연구에는 1-5명의 대상자가 참여하였기에 weighted least square analysis를 통하여 참여자 수에 따른 효과크기를 보정하였다. 또한 본 연구에서 분석된 개별연구에서 보고된 효과크기가 일관적인지, 혹은 개별연구에서 나타난 효과크기의 차이가 샘플링 에러와 기타 요소에 의한 것인지를 측정하기 위하여 동질성(homogeneity) 검사를 하였다. 일반적으로 메타분석에서 사용되는 동질성 검사는 Cochran’s Q이며, 본 연구에서 보고된 Cochran’s Q는 10.53 (df=12, p<.05)이었다. 이와 같은 결과는 효과크기가 동질적이라는 점을 나타낸다. 또한 본 연구의 I2는 0%로 이는 효과크기의 변이성이 표집오차(sampling error)로부터 기인할 가능성이 낮다는 점을 나타낸다(Higgins, Thompson, Deeks, & Altman, 2003). 하지만 본 연구는 소수의 참여자가 있는 단일대상연구를 대상으로 하는 메타분석이기에 무선효과 모형(random effect model)에 근거하여 효과크기를 측정하였다.

연구결과

대상 개별연구 특성

본 메타분석 연구에 사용된 논문은 총 13편이었으며, 이에 대한 정보는 Table 1에 제시되어 있다. 이 중 국내연구논문은 세 편이었으며, 열 편은 해외논문이었다. 각 연구의 평균 참여자 수는 2.8명(SD=1.2)이었으며, 총 참여자 수는 36명이었다. 참여자 중 여성이 5명, 남성이 31명으로 주로 참여자의 성별은 남성이었다. 치료대상은 학령전기 아동을 대상으로 한 연구는 두 편, 학령기 아동/청소년을 대상으로 한 연구는 네 편, 성인을 대상으로 한 연구는 일곱 편이었다. 참여자의 대다수는 다른 말/언어장애 혹은 기타 동반 장애가 없었으나 3명은 각각 구개열, PDD, 우울증 등을 보였다. 참여자 중 대다수(28명)가 과거 치료경험이 있었다.

유지단계에서도 간헐적인 치료를 제공한 경우, 이러한 유지단계를 치료단계로 포함하였을 때 다수의 연구(10편)가 AB 실험설계를 사용하였다. 나머지 세 편은 각각 ABA, ABAB, ABABC 실험설계를 사용하였다. 사용된 치료책략으로는 말속도의 변화 등과 같이 말습관의 변화를 주요 치료요소로 하는 연구가 다섯 편, 인지변화를 주요 치료요소로 하는 연구가 세 편, 말습관/감정/인지 등의 변화를 목표로 하는 통합적인 접근법이 주요 치료요소인 연구는 세 편이었다. 기타 치료방법으로는 침술과 time-out 등을 이용한 연구가 각각 한 편이었다. 말더듬수정법만을 이용한 연구는 없었다. 평균 기초선 회기는 6.36회기(SD=5.0)였으며 유지단계에서 제공하는 치료를 포함한 평균 중재회기는 39.2회기(SD=35.2)였다.

전체치료 효과크기

전체 연구의 효과크기는 1.0이었으며, 95% 유의수준에서 신뢰구간(confidence interval)은 .6에서 1.4이었다. 즉 이러한 결과는 본 연구에서 조사된 말더듬치료는 전체적으로 보았을 때 긍정적인 효과를 보고하였다는 점을 나타낸다. 각 연구의 효과크기는 Table 2에 나타나 있다.

Effect size and confidence interval of each study

유창성완성법 연구의 효과크기

유창성완성법을 주로 이용한 네 연구의 전체 평균 효과크기는 .8이었으며, 95% 유의수준에서 신뢰구간은 .1에서 1.5였다. 이와 같은 결과는 유창성완성법의 치료효과가 유의하였다는 점을 나타낸다. 네 가지 치료책략에 따른 전체 평균 효과크기와 신뢰구간은 Table 3과 같다.

Effect size and confidence interval of four treatment strategies

인지적 접근법 연구의 효과크기

인지적 접근법을 주로 이용한 세 연구의 전체 효과크기는 1.9였으며, 95% 유의수준에서 신뢰구간은 -.3에서 4.1이었다. 이와 같은 결과는 전체적으로 보았을 때 인지적 접근법은 유창성을 증진시키는 데 효과적일 수 있으나 각 연구에 따른 변이성이 크므로 전체적인 효과가 유의하지 않을 수 있음을 나타낸다.

통합적 접근법 연구의 효과크기

통합적 접근법을 주로 이용한 세 연구의 전체 효과크기는 2.1이었으며, 95% 유의수준에서 신뢰구간은 .4에서 3.8이었다. 이와 같은 결과는 통합적 접근법의 치료효과가 유의하였다는 점을 나타낸다.

기타 접근법 연구의 효과크기

기타 접근법을 주로 이용한 세 연구의 전체 효과크기는 1.2였으며, 95% 유의수준에서 신뢰구간은 -6.5에서 8.9였다. 이와 같은 결과는 기타 접근법의 치료 효과가 유의하지 않았다는 점을 나타낸다.

논의 및 결론

단일대상연구방법을 사용한 말더듬치료 연구를 대상으로 메타분석을 실시한 결과, 전체적으로 말더듬치료는 효과적인 것으로 나타났다. 이러한 전체적인 결과와 각각의 치료책략과 관련된 결과를 논의하면 다음과 같다.

전체적인 말더듬치료의 효과

본 연구에서 분석된 단일대상연구방법을 사용한 말더듬치료 연구는 전체적으로 1.0 정도의 효과크기를 보였으며, 이와 같은 결과는 말더듬치료는 대상자의 유창성을 증진시키는 데 전반적으로 도움이 되었다는 점을 나타낸다. 본 연구에서 보고된 효과크기는 이전의 다른 말더듬치료 관련 메타분석에서 보고된 효과크기와 유사한 수준으로 전반적인 말더듬치료는 효과가 있다는 점을 나타낸다. 예를 들어 잘 통제된 실험설계를 이용한 연구만을 대상으로 메타분석을 실시한 Herder 등(2006)은 약 .91의 효과크기를 보고하였으며, 말더듬 아동과 청소년을 대상으로 하는 집단 연구를 대상으로 메타분석을 실시한 Nye 등(2013) 역시 대략적으로 1 정도의 효과크기를 보고하였다.

비록 메타분석 결과, 전체적으로 말더듬치료는 유의한 효과가 있었으나 본 연구에서 분석된 다수의 개별연구가 유의한 차이를 보이지 않았는데, 이는 단일대상연구의 특성으로 인한 것으로 생각된다. 분석된 13편의 연구 중 아홉 편의 개별연구의 효과크기는 95% 유의수준에서 신뢰구간의 하향치는 0을 포함하였다. 이는 각 개별연구가 상대적으로 적은 수의 참여자를 대상으로 변이성이 큰 유창성 정도를 측정하였기 때문인 것으로 추측된다.

각 치료책략에 따른 말더듬치료의 효과

본 연구에서 분석된 치료책략 중 상대적으로 가장 큰 효과크기를 보인 치료책략은 통합적인 접근법이었으며, 전체 효과크기는 2.1 (95% CI=.4-3.8)이었다. 본 연구에서 분석된 각 개별연구가 사용한 치료책략은 총 네 가지로 구분될 수 있는데, 다섯 편의 연구가 유창성완성법과 관련된 치료책략을, 각 세편의 연구가 통합적인 치료책략과 인지/행동치료 책략을, 두 편의 연구가 기타 책략 등을 사용하였다. 말더듬수정법이 주 위주인 개별연구는 없었다. 통합적인 접근법을 사용한 세 편의 연구 모두 행동인지적인 접근법을 사용하였는데 이 중 두 편(Fry, Botterill, & Pring, 2009; Fry, Millard, & Botterill, 2013)은 cognitive behavior therapy (CBT) 집중그룹치료를 받은 말더듬 청소년을 대상으로 연구를 진행하였으며 나머지 한 편은 성인을 대상으로 컴퓨터를 이용하여 유창성을 증진시키고 재발유지를 위해 감정과 태도의 변화를 촉진하는 Computer-Aided Fluency Establishment Trainer (CAFET)과 POWER2를 제공한 연구였다(Blood, 1995). 전술하였듯이 말더듬성인을 대상으로 하는 치료책략은 크게 말더듬수정법과 유창성완성법, 둘로 이루어지며, 이 둘은 배타적으로 사용되지 않고 통합적으로 사용될 수 있다. 이는 말더듬성인의 경우 비유창성뿐 아니라 부정적인 감정과 태도를 보일 수 있기에 이러한 다양한 면의 변화를 촉진시키는 것이 주요 치료목표가 되어야 하기 때문이다(Manning, 2010). 이에 본 연구결과는 말더듬 청소년과 성인의 말 행동과 인지적인 특성을 함께 변화시키는 것을 목표로 하는 통합적인 치료 접근법이 유창성의 증진에 도움을 줄 수 있음을 시사한다.

하지만 통합적인 접근법을 이용한 연구들이 가장 큰 효과크기를 보인 것은 이들이 모두 집중치료(intensive therapy)를 사용하였기 때문일 수 있다. 세 연구 모두 2-3주 정도의 기간 동안 주당 대략 20시간의 집중치료를 실시하였다. 집중치료의 장점으로는 짧은 기간 동안 집중적으로 치료를 받기에 상대적으로 유창성의 증진이 빠르고 크지만, 일상생활과의 단절 등으로 인하여 치료 기간 동안 습득된 유창성의 증진이 유지되기가 어려울 수 있다는 단점이 있다(Manning, 2010). 본 연구의 대상 연구 세 편 모두 이와 같은 집중치료의 단점을 보완하기 위해 집중치료 이후에 오랜 기간의 유지기간을 포함하고 있으며, 유지기간 동안에도 유창성의 증진이 유지되었다고 보고하였다. 하지만 본 메타분석 연구에서는 유지기간을 포함하고 있지 않은 다른 연구와의 비교를 위하여 집중치료 기간 동안의 유창성의 변화만을 대상으로 효과크기를 산출하였으며, 유창성이 장기적으로 유지되었는지에 대해서는 분석을 실시하지 않았다. 치료 후 재발이 특히 말더듬성인에게서 자주 관찰되므로, 치료 후 재발과 관련된 메타분석을 추후 실시하는 것이 필요할 것이다.

통합적인 접근법과 더불어 유창성완성법 역시 상대적으로 큰, 유의한 변화를 보였는데, 전체 효과크기는 0.8 (CI[95]=0.1-1.5)이었다. 유창성완성법을 이용한 치료책략은 총 다섯 편이었으며, 이들 중 두 편은 연장 발화기법(prolonged speech)을(Jung & Kwon, 2002; Oh, 2004), 그 외의 연구들은 syllable-timed speech (Trajkovski et al., 2009), Fluency Plus Program의 유창성완성법 훈련방법(Brundage, Whelan, & Burgess, 2013), 발성 조절(Ingham et al., 2001) 등의 치료방법을 사용하였다. 유창성완성법은 말 습관의 변화를 통한 유창성의 증진을 주목표로 하며, 부정적인 감정과 태도는 유창성의 증진으로 인하여 개선될 것으로 생각한다. 특히 본 메타분석에서는 유창성의 증진만을 대상으로 효과크기를 측정하였기에 유창성의 증진을 직접적인 목표로 하는 유창성완성법이 상대적으로 큰 효과크기를 보였을 수 있다.

반면 인지적인 접근법과 기타 치료책략의 경우에는 유의하지 않은 변화를 보였다. 예를 들어 인지적인 치료책략의 전체 효과크기는 1.9 (95% CI=-.3-4.1)였으나 95% 유의수준에서 신뢰구간의 하향치는 0을 포함하기에 유의하지 않은 변화일 수 있다. 본 연구에서 사용된 인지적인 치료책략은 게슈탈트 치료(Ko & Kwon, 2008), 말습관 변화를 위해 자신의 행동 등을 인지하게 하는 습관 역전 훈련(Miltenberger, Wagaman, & Arndorfer, 1996)과 알렉산더 기법(Alexander technique) 등이었다(Schulte & Walach, 2006). 이와 같은 치료책략은 심리학적인 치료기법에 근거한 것으로 말더듬는 사람의 말습관의 변화를 위하여 인지적인 변화를 촉진하는 치료방법이다. 말더듬성인은 말더듬과 자기 자신에 대해서 부정적인 감정과 태도를 보일 수 있기에 이를 변화시키고 치료 후 재발을 방지하는데 인지적인 변화가 도움을 줄 수 있으나 심리치료만으로는 말더듬성인의 유창성은 증진되기 어렵다고 한다(Manning, 2010). 이는 이러한 부정적인 감정과 태도가 말더듬의 원인이기보다는 결과일 가능성이 높기 때문일 것이다(Shin & Lee, 2014). 본 연구의 결과 역시, 인지적인 특성의 변화만으로는 유창성의 변화에 어려움이 있을 수 있다는 점을 나타낸다. 또한 본 메타분석에서는 유지기간을 제외한 치료 중의 말더듬변화만을 측정하였기 때문에 치료 종료 후 재발의 방지라는 인지적인 접근법의 특성이 본 메타분석에서는 잘 드러나지 않았을 수 있다. 더불어 기타로 분류된 두 연구는 침술(Craig & Kearns, 1995), 반응-수반행동(Onslow, Packman, Stocker, Doorn, & Siegel, 1997) 등과 같은 치료책략을 이용하였는데, 이들은 전체적으로 유의한 변화를 나타내지 않았다(평균효과크기=1.2, 95% CI=-6.5-8.9). 이와 관련하여 반응-수반행동과 같은 경우에는 리드콤 프로그램에 적용되었으며, 리드콤 프로그램과 관련해서는 여러 연구들이 치료의 효율성을 보고하였다. 또한 침술의 경우에는 “전통적”인 방식의 말더듬 치료방식이 아니며 실험적인 성격을 가지고 있다. 이 두 가지 치료기법은 매우 상이한 치료기법이기에 이 두 가지 치료기법을 하나로 통합하여 논의하기에는 무리가 따를 수 있다. 하지만 전술하였듯이 단일대상연구방법의 특성상 치료기법의 특정 치료요소나 실험적인 방법 등을 대상으로 한 연구가 진행될 수 있으며, 메타분석 결과, 이러한 연구들은 전체적으로 유의한 변화를 보고하지 못하였다. 하지만 기타에 해당하는 연구의 수가 적기에 이러한 결과를 일반화시키기에는 어려움이 있을 수 있다. 다만 이와 관련하여 유창성을 일시적으로라도 향상시킬 수 있는 기법/치료는 매우 많기에, 대상자에게 적절한 치료선택을 위해서는 이러한 방법이 왜 효과가 있는지 적절한 이론적인 설명이 필요할 것이며, 임상가들은 이러한 이론적인 근거하여 각 대상자에게 적절한 치료방법을 선택하여야 할 것이다.

제한점 및 제언

본 연구에는 다음과 같은 제한점이 있다. 본 연구에서는 유창성의 증진만을 종속변수로 하여 효과크기를 측정하였기에 전체적인 말더듬치료의 효과를 나타낸다고 하기에는 어려움이 있다. 말더듬은 다면적인 장애이기에 말더듬치료의 효과 역시 유창성의 증진뿐 아니라 감정 및 태도의 변화 등도 포함하여 다면적으로 측정하여야 한다. 하지만 이러한 감정과 태도 등을 측정하는 도구는 일반적으로 설문조사 형태이기에 대상자의 친숙도 등의 문제로 반복측정이 주요 평가방법인 단일대상연구에서는 주평가도구로 사용하기에는 어려움이 있을 수 있으며, 본 메타연구에서 분석된 연구 중에서 이러한 감정과 태도를 기초선과 중재기에서 모두 각각 3회 이상 반복 측정한 경우는 관찰되지 않았다. 이에 본 연구에서는 모든 연구에서 보고한 유창성의 변화만을 대상으로 효과크기를 측정하였으나, 추후 연구에서는 감정과 태도 등을 고려한 효과크기를 측정하여 전체적인 말더듬치료 효과를 측정하여야 할 것이다.

또한 본 연구에서는 유지기간을 제외한 본 치료만의 변화를 대상으로 메타분석을 실시하였으며, 그 결과 집중치료를 실시한 통합적 접근법과 비교적 단시간에 변화를 보일 수 있는 유창성의 변화를 주요 치료목표로 하는 유창성완성법의 치료효과가 상대적으로 크게 나타났다. 하지만 전술하였듯이 말더듬성인의 경우에는 치료 후 재발 가능성이 높으므로 유지기간의 변화를 포함하는 메타분석을 실시하여 전체적인 말더듬치료의 효과를 측정하여야 할 것이다.

본 연구에는 또한 다음과 같은 분석의 제한점이 있다. 우선 본 연구에서는 최소 3회의 기초선/중재기 측정치를 보고한 학술지에 발표된 논문을 대상으로 하였다. 본 연구에서 사용한 효과크기 계산 방법은 중복측정 등을 고려한다는 장점이 있으나 변화의 추이 등을 고려한 방법도 추후 연구에서는 사용할 수 있을 것이다. 또한 3회의 평가치를 대상으로 하였으나 말더듬은 대상 및 상황에 따라 변이성이 있으므로 추후 연구에서는 더 오랜 기간 동안의 측정치를 대상으로 분석을 실시할 수 있을 것이다. 또한 단일대상연구가 말더듬연구에서 활발히 사용한다고는 하지만 상대적으로 소수의 연구가 메타분석의 대상이 되었으며, 유사한 치료책략을 사용한 연구의 수도 적은 편이었다. 이는 최근에 발표된 학술논문을 대상으로 하였기 때문인 것으로 추측된다. 추후 연구에서는 좀 더 폭넓은 기간을 대상으로, 학술지에 발표된 논문뿐 아니라 학위논문 등을 포함하는 좀 더 많은 연구를 대상으로 메타분석을 실시하는 것이 필요할 것이다.

더불어 본 연구에서 각 치료방법에 대한 효과크기의 비교는 상대적으로 이루어졌기에 추후 연구에서는 두 가지 이상의 치료효과를 직접적으로 비교하는 연구를 실시할 수 있을 것이다. 단일대상연구에서는 하나의 치료뿐 아니라 두 가지 이상의 치료를 제공하여 각 치료 간의 효과를 비교할 수도 있으나, 본 메타분석에 이용된 단일대상연구는 모두 하나의 치료효과를 측정한 연구였다.

결론

단일대상연구방법을 이용한 연구를 대상으로 말더듬치료효과를 살펴보기 위하여 메타분석을 실시한 결과, 전체적으로 말더듬치료는 유창성의 증진에 도움이 되었다. 특히 집중치료기법을 사용한 통합적인 접근법과 유창성증진법을 위주로 하는 접근법은 유창성의 향상에 도움을 주었다. 하지만 이와 같은 결과는 여러 치료법의 직접적인 비교가 아니기에 임상가는 이와 같은 결과를 임상에 적용하는 데 주의가 필요할 것이다.

Acknowledgements

This work was supported by research grants from the Catholic University of Daegu in 2014.

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Article information Continued

Table 1.

Study information

Study Outcome measure No. of participants Age (yr; mo) Treatment strategies (category)
Blood (1995) %SS 4 20-25 Behavioral cognitive therapy (CAFET, POWER2; Integrated)
Craig & Kearns (1995) %SS 2 27-37 Acupuncture (Others)
Miltenberger et al. (1996) %WS 2 19-27 A simplified treatment (habit reversal; Cognitive)
Onslow et al. (1997) %SS 3 10;6-11;1 Response-contingent time out (Others)
Ingham et al. (2001) %SS 5 18-28 Modifying phonation intervals (Fluency shaping)
Jung & Kwon (2002) SWM 3 4-6;5 Prolonged speech (Fluency shaping)
Oh (2004) SWM 3 6;7-11;11 Prolonged speech (Fluency shaping)
Schulte &Walach (2006) %SS 2 27-47 Alexander technique (Cognitive)
Ko & Kwon (2008) %SS 4 22;11-35;9 Gestalt therapy (Cognitive)
Trajkovski et al. (2009) %SS 3 3;5-3;11 Syllable-timed speech (Fluency shaping)
Fry et al. (2009) %SS 1 18;0 Intensive therapy (Cognitive behavioral therapy; Integrated)
Brundage et al. (2013) %WS 1 21 Fluency shaping (Speech modification portion of Fluency Rules Program; Fluency shaping)
Fry et al. (2014) %SS 3 17;7-18;10 Intensive therapy (Cognitive behavioral therapy; Integrated)

%SS=percentage of syllables stuttered; %WS=percentage of words stuttered; SWM=stuttered word per minute.

Table 2.

Effect size and confidence interval of each study

Study Effect size (d) Lower limit of 95% Cl Upper limit of 95% CI
Blood (1995) 2.2 .8 3.6
Craig& Kearns (1995) 0 -1.6 1.7
Miltenberger et al. (1996) 1.4 -.5 3.3
Onslow et al. (1997) 1.1 -.2 2.5
Ingham et al. (2001) 1.0 .2 1.7
Jung & Kwon (2002) 1.6 .1 3.0
Oh (2004) 1.0 -.3 2.3
Schulte &Walach (2006) 6.2 -.4 12.8
Ko & Kwon (2008) 1.6 .4 2.7
Trajkovski et al. (2009) .6 -.6 1.8
Fry et al. (2009) 0 -2.6 2.5
Brundage et al. (2013) 5.2 -.5 10.9
Fry et al. (2014) -.1 -1.2 1.1
Overall effects (random effect model) 1.0 .6 1.4

Table 3.

Effect size and confidence interval of four treatment strategies

Treatment strategies No. of studies Effect size (d) Lower limit of 95% CI Upper limit of 95% CI
Fluency shaping 5 0.8 0.1 1.5
Cognitive approaches 3 1.9 -0.3 4.1
Integrated approaches 3 2.1 0.4 3.8
Other approaches 2 1.2 -6.5 8.9