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Commun Sci Disord > Volume 20(3); 2015 > Article
자폐스펙트럼장애의 운율 표현에 대한 메타분석

초록

배경 및 목적:

자폐스펙트럼장애의 비전형적인 운율 표현 특성은 많은 연구들을 통해 보고되어 왔다. 본 연구는 메타분석을 통해 현재까지 이루어진 자폐스펙트럼장애 집단의 운율 특성을 체계적으로 검토하고, 운율 표현에서 일반 집단과의 차이를 살펴보고자 하였다.

방법:

주제어를 통해 국외 관련문헌을 검토한 후 연구의 포함과 제외기준에 따라 체계적으로 15편의 문헌을 선정하였다. 분석 자료에 대한 효과크기는 무선효과모델(random effect model)에 기반하여 산출하였다. 연구결과는 운율 표현 종속측정치(음도, 강도, 말속도, 억양 곡선), 언어 수준(단어, 문장, 단락)과 언어 샘플 수집 방법(모방, 이름대기, 읽기, 자발화)으로 구분하여 분석하였다.

결과:

메타분석을 실시한 결과, 자폐스펙트럼장애 집단은 일반 집단과 운율 표현에서 유의한 차이를 보였다. 운율 표현 종속측정치 중 음도, 강도 말속도에서 집단 간 유의한 운율 표현 차이가 있었으며, 음도에서 가장 큰 효과크기를 보였다. 언어 수준에서도 집단 간 유의한 운율 표현 차이가 있었으며, 단어, 문장, 단락의 순으로 큰 효과크기를 보였다. 언어 샘플 수집 방법에서는 읽기와 자발화 과제에서만 집단 간 유의한 운율 표현의 차이를 보였으며, 자발화에서 가장 큰 효과크기를 보였다.

논의 및 결론:

본 연구의 결과는 자폐스펙트럼장애 집단이 일반 집단과 운율 표현에서 차이가 있으며, 운율 표현은 종속측정치와 언어 수준, 언어 샘플 수집 방법에 따라 영향을 받는다는 것을 보여주었다.

Abstract

Objectives:

Atypical prosodic expression in autism spectrum disorder (ASD) groups has been reported frequently. This study aimed to synthesize the results of previous studies on the prosody in ASD groups.

Methods:

A systematic literature review was performed using a meta-analysis method (Comprehensive Meta-Analysis II [CMA2], 2005). Fifteen studies meeting the inclusion criteria were entered into the analysis. The effect size was computed using a random effect model.

Results:

The results showed the following. Prosodic expression of ASD group was significantly different from typically developing (TD) group. The significant differences were observed in pitch, loudness, and speech rate; the effect size of pitch was the largest one among the three measurements. The prosodic expression of ASD groups was significantly different according to the language units and sampling methods used for analysis. Paragraphs (among the language units) and spontaneous utterance (among the sampling methods) revealed the largest effect sizes.

Conclusion:

Our findings suggest that there were a significant difference between ASD’s and TD’s prosodic features. The results should provide an evidence-based rational for prosodic intervention with ASD groups.

의사소통에서의 결함은 자폐스펙트럼장애(autism spectrum disorder)의 주된 특징이며 비정상적인 운율 패턴은 그중 가장 두드러지는 특징 중 하나로 자주 언급되어 왔다(Tager-Flusberg, Paul, & Lord, 2005). 비전형적인 운율 사용은 자폐스펙트럼장애 대상자들이 사회적으로 특이한 인상을 줄 수 있으며 타인과의 의사소통에도 부정적인 영향을 미칠 수 있다.
운율(prosody)은 말 산출의 초분절적 요소로서, 고저(intonation), 강세(stress), 자음과 모음의 음장(length) 등으로 표현된다. Shriberg 등(2001)은 운율이 구어 유형을 변별하도록 도움을 주는 문법적 기능을 담당할 뿐 아니라, 화자의 의도를 강조하여 표현하는 화용적 기능이나 화자의 느낌이나 태도를 전달하는 데 도움을 주는 정서적 기능을 담당하며 의사소통에서 중요한 역할을 한다고 하였다.
일반적으로 운율은 음향학적인 측면에서 음도, 강도, 말속도, 억양 곡선 등으로 측정된다. 음도와 강도는 말소리의 높낮이와 강세에 영향을 주어 억양 변화의 주된 역할을 하고 의사소통 시 화자의 의도를 강조하거나 품사를 구분하는 데 중요한 역할을 한다. 말속도는 말소리의 길이를 조절하여 말의 흐름에 영향을 미치게 되며, 말소리의 길이를 변화시킴으로써 화자가 전달하는 의도를 강조하는 등 운율에 영향을 준다. 억양 곡선은 시간에 따른 음도의 변화로 나타나고, 의문문과 평서문을 문장의 유형에 따라 구별할 수 있도록 도와준다. 자폐스펙트럼장애의 운율 표현에 대한 연구는 대부분 음도나 강도를 중심으로 연구되었는데 일부 말속도(McAlpine, Plexico, Plumb, & Cleary, 2014; Nadig & Shaw, 2012; Sharda et al., 2010), 억양 곡선(Paul, Shriberg, et al., 2005; Peppé, McCann, Gibbon, O’Hare, & Rutherford, 2007; Sharda et al., 2010)을 변수로 하여 연구되기도 하였다.
이러한 연구들은 자폐스펙트럼장애 집단이 일반 집단보다 급격한 음도 변화(Diehl, Watson, Bennetto, Mcdonough, & Gunlogson, 2009; Hubbard & Trauner, 2007; Sharda et al., 2010) 혹은 매우 적은 음도 변화(Paul, Shriberg, et al., 2005; Peppé et al., 2007; Sharda et al., 2010), 부적절한 음성 크기(McCann, Peppé, Gibbon, O’Hare, & Rutherford, 2007; Paul, Augustyn, Klin, & Volkmar, 2005; Shriberg et al., 2001)로 인해 운율 표현에 영향을 주며 강세나 억양 표현 등이 자연스럽지 않음을 보고하였다. 또한 말속도 측면에서도 너무 빠르거나 느린 말속도로 인해 운율 표현에 부정적인 영향을 주었다고 보고하였다(McAlpine et al., 2014; Nadig & Shaw, 2012; Sharda et al., 2010). 하지만 말속도나 억양 곡선은 차이가 있음을 보고한 연구가 있으나 연구 방법에 따라 다른 결과들을 보고하였다. 대부분 자폐스펙트럼장애 운율 표현 연구들은 일반 집단과 운율 표현 차이를 설명하지만 어떠한 종속측정치가 자폐스펙트럼장애의 부정적 인상을 대표하는지 임상적으로 필요하다.
운율 표현에 대한 측정 결과는 수집된 언어 샘플의 언어 수준과 수집 방법에 따라 달라질 수 있다(Nadig & Shaw, 2012). 자폐스펙트럼장애의 운율 표현 연구들도 단어, 문장, 단락 등 다양한 언어 수준으로 연구되었는데, 단어 수준에서 살펴본 연구들은 대부분 일반 집단과 유의한 운율 표현 차이를 보고하였다. 하지만 문장 수준이나 단락 수준에서는 일부 연구에서 유의한 운율 표현 차이가 있다고 보고하였으나(Hubbard & Trau ner, 2007; Paul, Augustyn, et al., 2005; Sharda et al., 2010; Shriberg et al., 2001) 일부는 유의한 운율 표현 차이를 보고하지 않아(Diehl & Paul, 2012; McAlpine et al., 2014) 어떠한 언어 수준에서 운율이 달라지고 그 차이가 가장 잘 드러나는지 알 수 없다. 따라서, 언어 수준에 따라 운율이 달라지기 때문에 자폐스펙트럼장애의 운율 표현 특성이 가장 잘 드러나는 언어 수준을 정리하는 것이 필요하다.
언어 샘플을 수집하는 방법 역시 운율 표현에 영향을 줄 수 있다. 운율 연구에서 언어 샘플은 모방, 이름대기, 읽기, 자발화 등 다양한 방법으로 수집된다. 앞서 언급하였듯이, 운율 표현은 언어적 단위에 따라 달라질 수 있다. 모방과 이름대기, 읽기 등은 언어적 수준을 통제할 수 있으므로 모든 연구대상자에게 동일한 조건에서 운율 표현 연구를 진행할 수 있지만, 자연스러운 발화가 아니기 때문에 상황이나 정서, 의도 등이 있는 운율 표현 측정에는 적절하지 않다. 자발화의 경우는 모방, 이름대기, 읽기 등이 가지는 제한점을 보완하나 연구 참가자들에게 동일 조건을 줄 수 없다는 제한점도 가지고 있다. 자폐스펙트럼장애의 운율 표현은 이 네 가지 절차가 사용될 수 있는데, 모방과 이름대기를 통해 살펴본 연구는 대부분 일반 집단과 유의한 운율 차이를 보고한 반면, 읽기와 자발화에서는 일부 유의한 운율 차이가 있다고 보고하였고(Filipe, Frota, Castro, & Vicente, 2014; Paul, Augustyn, et al., 2005a; Sharda et al., 2010), 일부는 유의한 운율 표현 차이가 없다고 보고 하였다(Diehl & Paul, 2012; McAlpine et al., 2014). Nadig과 Shaw (2012)는 자발화와 읽기를 통해 언어 샘플을 수집하여 자폐스펙트럼장애의 평균 음도와 말속도를 살펴보았는데, 읽기과제에서 두 집단 모두 높은 평균 음도와 빠른 말속도를 보고하였다. 이러한 결과 차이는 언어수준과 마찬가지로 자폐스펙트럼장애 특유의 운율 표현을 정확하게 살펴보기 위해 어떤 방법으로 언어 샘플을 수집할 것인지 결정하는 것은 매우 중요하다는 것을 시사한다.
이미 국내에서 Lee와 Kim (2013)은 2002년부터 2013년까지 발표된 22편의 자폐스펙트럼장애 운율 연구들에 대한 문헌분석이 실시된 바 있으나 선행 연구 선택 시 산출만이 아니라 운율 지각 또는 이해 논문도 포함하였으며, 결과 분석도 연구 절차에 따라 기술적으로 요약하는 데 그쳤다. 본 연구는 2000년부터 2015년까지 발표된 논문들 중에서 자폐스펙트럼장애의 운율 산출 특성과 관련된 논문만을 선정하여 메타분석 방법을 통해 자폐스펙트럼장애 집단의 운율 산출 특성을 통계적으로 분석해 보고자 하였다. 특히, 운율 표현에 영향을 줄 수 있는 말 샘플의 수집 방법과 언어 수준에 따라 자폐스펙트럼장애의 운율 표현이 어떠한 차이를 보이는지, 그리고 어떠한 음향학적 측정치가 자폐스펙트럼장애 집단의 운율 특성을 가장 잘 반영하는지 효과크기(effect size)를 중심으로 살펴보고자 하였다.

연구 방법

문헌검색

자폐스펙트럼장애집단에 대한 운율 표현을 살펴보기 위해 1차적으로 국외 데이터 베이스(Google Scholar, CMMC in EBSCO-Host, PubMed)에서 ‘autism, autistic, ASD, prosody, intonation’의 주제어로 논문을 검색하였다. 분석에 포함된 연구들은 자폐스펙트럼장애를 대상으로 하였고, 운율은 의사소통과 관련하여 언어병리학에서 다루는 분야이기 때문에 2차적으로 자폐스펙트럼장애의 대표적인 저널(Autism, Journal of Autism and Developmental Disorders, Research in Autism Spectrum Disorders)과 ASHA에서 발행되는 저널(American Journal of Speech-Language Pathology, Journal of Speech, Language, and Hearing Research, Language, Speech, and Hearing in Schools)에 게재된 연구를 바탕으로 재검색하였다. 마지막 3차적으로 가장 최근에 발표된 논문의 참고문헌을 검토하여 선정하였다.
검색 결과 총 2,766개의 논문을 1차적으로 선택하였고, 선정기준에 따라 2,751개가 제외되어 총 15개의 논문이 연구대상으로 선정되었다. Figure 1에 선정과정을 순서도로 제시하였다.

연구대상 논문의 선정기준

자폐스펙트럼장애의 운율 표현을 살펴보기 위한 국외 논문 선정 기준은 다음과 같다.
1) 발표 연도: 연구의 최근 동향을 살펴보기 위해 국외 저널에 게재된 논문 중 2000년부터 2015년에 발표된 논문으로 제한하였다.
2) 연구설계: 연구설계방법이 무선 할당된 집단연구만을 포함하였으며, 중재연구, 단일대상연구 또는 문헌연구, 사례연구는 제외하였다.
3) 연구대상: 자폐스펙트럼장애(ASD), 아스퍼거 증후군(Asperger’s syndrome, AS), 고기능 자폐스펙트럼장애(high-functioning autism disorder, HFA), 비전형 전반적 발달장애(pervasive development disorder not otherwise specified, PDD-NOS)로 진단받은 학령전기 아동부터 청소년 및 성인까지의 대상으로 한 연구를 포함하였다. 구어를 통해 운율 표현을 확인할 수 없는 영·유아, 청각장애 등 자폐스펙트럼장애 이외의 장애군이나 자폐스펙트럼장애 외 동반장애를 갖는 대상은 제외하였고 비교집단으로는 다른 발달적 문제나 병리적 문제를 갖고 있지 않는 일반 집단으로만 선택하였다.
4) 연구과제: 운율 표현을 살펴볼 수 있는 과제 중 운율 이해에 관련된 연구들은 제외하였고, 운율 표현만을 연구한 논문을 포함하였다.
5) 연구결과: 운율 이해 및 표현을 측정한 행동적인(behavioral) 결과는 포함하였으며, fMRI 분석이나 PET 결과, 결과 수치가 불충분한 자료는 제외하였다.

자료의 분석

자료의 코딩

메타분석을 위해 수집된 연구들은 1차적으로 연구자, 출판 연도, 연구대상의 수, 연구대상의 연령, 언어 수준(단어, 문장, 단락), 수집 방법(모방, 읽기, 이름대기, 자발화), 종속측정치(음도, 강도, 말속도, 억양)로 정리한 후 분석하였고, 운율 표현 결과의 통곗값(M, SD, t값, p값, F값)으로 분류하여 코딩하였다.

연구의 질 평가

본 연구에 포함된 논문들의 질적 평가를 위해 Gersten 등(2005)의 필수적인 질적 지표(essential quality indicators)를 사용하였다. Gersten 등(2005)의 척도는 (1) 연구의 목적과 가설을 명확하게 제시하였는지, (2) 연구대상자 및 대상자 설정에 대해 충분한 정보가 있는지, (3) 연구 방법에 대한 명확한 설명이 있는지, (4) 데이터에 대한 적절한 통계 분석을 실시한 결과와 연구 목적과 관련된 결과 변수 선정, 특정 결과를 제시하였는지, (5) 과제의 적합성 및 연구 과제에 대한 측정내용을 평가한 결과가 있는지의 5가지 측면을 포함하여 3점 척도(1점: 부적절, 2점: 불명확, 3점: 적절)로 평가한다. 본 연구에 포함된 총 15개 연구 모두 논문의 질적 수준을 평가한 결과, 5개의 필수적인 질 지표 각각의 평균 점수는 (1) 2.4, (2) 2.6, (3) 2.4, (4) 2.73, (5) 2.53으로 나타나 대체로 적절한 것에 가까운 것으로 평가되었다.

신뢰도 평가

자료 코딩에 대한 신뢰도를 검증하기 위해서 두 평가자 간 일치도를 산출하였다. 제1평가자는 연구의 1저자, 제2평가자는 연구의 2저자로 선정하고, 코딩 방법을 자세히 설명한 후 전체 연구의 약 10%를 임의로 선정하여 코딩하였다. 자료를 코딩한 후, 불일치한 자료에 대해서는 두 평가자가 서로 의논하여 합의된 경우 일치된 것으로 결정하였다. 코딩한 자료의 효과크기를 산출하여 각 항목별로 일치한 수의 비율을 측정한 결과 평가자 간 신뢰도는 100%로 나타났다.

메타분석

선정된 연구들을 언어 수준(단어, 문장, 단락), 수집 방법(모방, 읽기, 이름대기, 자발화)으로 나누어 살펴보았다. 음향학적으로 운율은 음도, 강도, 말속도, 억양으로 나뉠 수 있다. Appendix 2에 양식 및 과제를 요약하여 제시하였다.
자폐스펙트럼장애의 운율 표현을 살펴보기 위해 메타분석 전용통계프로그램인 Comprehensive Meta-Analysis version 2.0 (CMA2)을 이용하여 효과크기를 계산하였다. 효과크기는 Hedge’s g를 사용하였으며, 평균효과크기는 가중효과크기(weight effect size)를 사용하였다. 95% 신뢰구간을 기준으로 효과크기의 유의성을 평가하였으며, 연구들 간의 이질성을 고려하여 무선효과모형(random effect model)을 사용하였다.
출판편견오류(publication bias error)를 알아보기 위해 Funnel plot의 형태를 확인하고, Orwin (1983)의 안전계수(fail-safe N) 공식을 통해 분석하였다. 분석결과, 분석대상 논문들이 동질집단에 속하나 데이터 오류를 통제하기 위해서는 16개 정도의 연구가 더 필요한 것으로 나타났다. 추후 연구에서는 이를 보완하기 위해 논문 선정 및 제외기준을 재설정하여 분석하는 작업이 필요할 것이다.

연구 결과

연구대상

연구에 참여한 자폐스펙트럼장애 아동과 청소년 및 성인의 연령 범위는 평균 3.95세부터 21.6세로 다양한 연령이 포함되어있다(Appendix 1). 학령기부터 성인기를 대상으로 한 연구가 11편으로 가장 많았고, 학령전기부터 학령기 아동을 대상으로 한 연구는 2편, 학령전기만을 대상으로 한 연구와 학령기부터 청소년기를 대상으로 한 연구가 각 1편으로 나타났다(Table 1). 연구대상자의 수는 평균 18.8명(범위: 5-40명)으로 대부분 10-20명 단위의 연구가 많았고, 10명 미만의 연구와 30명 이상의 연구는 각 3편 있었다.
자폐스펙트럼장애 집단의 하위 유형을 살펴보았을 때, 자폐스펙트럼장애(ASD)를 대상으로 실시한 연구는 6편, 고기능 자폐스펙트럼장애(HFA)는 10편, 아스퍼거 증후군(AS)은 4편, 비전형 전반적 발달장애(PDD-NOS)는 1편으로 나타났다. 본 연구의 분석기준인 종속측정치, 언어수준, 과제 유형에서 각각 두 개 이상의 결과를 보고한 경우 중복하여 측정하였다. Table 1에 연구대상의 연령과 하위 유형에 대해 제시하였고, Appendix 1에 연구대상자 정보를 요약하였다.

집단에 따른 운율 표현 차이 비교

자폐스펙트럼장애 집단과 일반 집단의 운율 표현 차이에 대한 메타분석의 효과크기 결과는 Figure 2와 같다.
메타분석에 포함된 15개의 논문을 통해 자폐스펙트럼장애 집단의 운율 표현을 분석한 결과, 집단 간 유의미한 운율 표현의 차이가 있었으며 자폐스펙트럼장애 집단이 비전형적인 운율 특징을 보이는 것으로 나타났다(g=.37, p=.00).

종속측정치에 따른 집단 간 운율 표현 차이

운율 표현을 알아보기 위한 음향학적 종속측정치는 음도, 강도, 말속도, 억양으로 나누어 살펴보았다. 강도를 살펴본 논문은 12편으로 가장 많았으며, 음도는 9편, 억양은 5편, 말속도는 3편으로 나타났다. 한 연구에 두 개 이상의 종속측정치를 포함한 연구는 중복 측정되었다. Appendix 2에 종속측정치에 대한 정보를 요약하여 제시하였다.
자폐스펙트럼장애 집단과 일반 집단의 종속측정치에 따른 운율 표현 차이에 대한 분석 결과는 Table 2와 같다.
음향학적 측정치 중 음도(g=.54, p=.00), 강도(g=.19, p=.00), 말속도(g=.46, p=.01)에서 집단 간 유의미한 운율 차이를 보인 반면 억양(g=.04, p=.77)에서는 유의한 운율 차이를 보이지 않았다. 자폐스펙트럼장애 집단이 일반 집단보다 음도, 강도, 말속도에서 문제를 보이는 것으로 나타났고, 억양은 집단 간 차이가 없었다.

언어 수준에 따른 집단 간 운율 표현 차이

언어 수준에 따라서는 단락으로 연구한 논문이 6편이었고, 단어와 문장으로 연구한 논문이 각 5편으로 나타났다. 한 연구에 두 개 이상의 언어 수준을 포함한 연구는 중복 측정되었다. 언어 수준에 따른 자폐스펙트럼장애 집단과 일반 집단 간의 운율 표현 차이를 분석한 결과는 Table 3과 같다.
단어 수준(g=-.18, p=.02), 문장 수준(g=.56, p=.00), 단락 수준(g=.81, p=.00) 모두 집단 간 유의미한 운율 표현 차이가 있었다. 자폐스펙트럼장애 집단이 일반 집단에 비해 단어, 문장, 단락 모든 언어 수준에서 비전형적인 운율 특징을 보이는 것으로 나타났다.

수집 방법에 따른 집단 간 운율 표현 차이

언어 샘플을 수집하는 방법은 모방이 6편으로 가장 많았고, 그 다음으로 자발화가 5편, 이름대기와 읽기가 각 3편으로 나타났다 한 연구에 두 개 이상의 수집 방법을 포함한 연구는 중복 측정되었다. 수집 방법별로 자폐스펙트럼장애 집단과 일반 집단 간의 운율 표현 차이를 분석한 결과는 Table 4와 같다.
읽기(g=.50, p=.00), 자발화(g=.82, p=.00)에서만 집단 간 유의미한 운율 표현 차이를 보였으나 모방(g=.09, p=.10)과 이름대기(g=-.12, p=.30)에서는 유의미한 운율 차이를 보이지 않았다. 자폐스펙트럼장애 집단은 읽기와 자발화 과제에서만 비전형적인 운율 특징을 보이는 것으로 나타났다.

논의 및 결론

본 연구는 메타분석을 통해 자폐스펙트럼장애 집단의 운율 표현을 확인하고자 실시되었다. 이를 위해 2001년부터 2015년까지 이루어진 국외 연구 가운데 선정기준에 따라 총 15편의 논문을 선정하였고, 자폐스펙트럼장애 집단을 일반 집단과 비교하여 독특하거나 비전형적인 운율 표현을 보이는지 종속측정치, 언어 수준, 수집 방법 측면에서 살펴보았다.
본 연구에 포함된 대상자들은 유아부터 성인에 이르기까지 다양하였다. 이 중 11편의 연구는 학령기부터 성인기를 모두 포함하여 연구되었고, 일부 연구들만 유아를 대상으로 실시되었다. 대부분 학령기 이후부터 성인기의 대상자들을 포함한 이유는 운율을 연구하기 위해서 구어 샘플을 수집하고 그에 따른 운율 표현 특성을 분석할 수 있어야 하기 때문이다(Heaton, Hudry, Ludlow, & Hill, 2008). 유아기는 장애 유무와 관계없이 말의 운동 계획이 충분히 발달하지 않아 두 집단 모두 비유창한 구어를 표현할 수도 있기 때문에 연령에 따른 운율 표현의 결과가 달라질 수 있다(McAlpine et al., 2014). 앞으로의 연구에서는 연령을 변수로 하여 연령을 세분화한 대상자들의 운율 표현 특성을 연구할 필요가 있을 것이다.
총 15편의 운율 연구들을 자폐스펙트럼장애 집단과 일반 집단에 따라 분석한 결과, 대부분 집단 간 운율 표현에서 유의한 차이를 보였으나(Grossman, Edelson, & Tager-Flusberg, 2013; Hubbard & Trauner, 2007; Paul, Bianchi, Augustyn, Klin, & Volkmar, 2008; Sharda et al., 2010) 일부 연구에서는 집단 간 차이를 보이지 않았다(Grossman, Bemis, Skwerer, & Tager-Flusberg, 2010; McAlpine et al., 2014). 자폐스펙트럼장애 집단의 운율 표현 특성을 메타분석을 통해 종합한 결과, 자폐스펙트럼장애 집단과 일반 집단 간 운율 표현에서 유의미한 차이가 있었다. 이는 자폐스펙트럼장애 집단이 일반 집단보다 비전형적인 운율을 표현하고 상호작용 시 부정적인 인상을 제공한다는 결과들을 뒷받침해 주고 있다(Shriberg et al., 2001; Van Bourgondien & Woods, 1992). 본 연구의 메타분석 결과는 분석에 포함된 연구들이 서로 다른 연구 방법을 사용하고 있지만 자폐스펙트럼장애 집단이 일반 집단보다 비전형적인 운율 특징을 나타낸다는 것을 보여주었다.
본 연구에서는 운율 표현 특성을 종속측정치인 음도, 강도, 말속도, 억양으로 구분하여 집단 간 차이를 살펴보았다. 4가지 종속측정치에 대한 메타분석을 실시한 결과, 억양을 제외한 음도, 강도, 말 속도에서 집단 간 운율 표현의 유의미한 차이가 나타났다. 이 중 음도에서 가장 큰 효과크기를 보였는데, 이는 여러 선행 연구(Diehl & Paul, 2013; Filipe et al., 2014; Grossman et al., 2013; Nadig & Shaw, 2012)에서 보고된 바와 같이 음도가 자폐스펙트럼장애 집단과 일반 집단 간의 운율 표현 차이를 가장 잘 보여주는 음향학적 측정치임을 보여준다. 이는 자폐스펙트럼장애 집단이 일반 집단보다 음도 사용에 문제를 보이고, 모노톤부터 과장된 목소리의 높낮이까지 다양한 개인차를 설명하는 요인으로 설명되며 부정적 인상을 제공하는 것으로 보인다.
음도와 더불어 말속도 역시 .46의 효과크기를 보여 음도 다음으로 집단 간 운율 표현 차이를 잘 보여주는 측정치로 나타났다. 자폐스펙트럼장애 집단의 말속도는 일반 집단보다 더 느리거나 빠른 말속도를 보이는 것으로 보고되어 왔다(Filipe et al., 2014; Paul, Augustyn, et al., 2005; Shriberg et al., 2001; Van Bourgondien & Woods, 1992). 이러한 비전형적인 말속도의 특성은 유창성, 조음, 운율, 명료도와 밀접한 관련이 있어 청자가 지각하는 운율에 영향을 줄 수 있다. 자폐스펙트럼장애의 부적절한 말속도로 인해 부정적인 인상을 줄 수 있기 때문에 자폐스펙트럼장애 집단의 중재 시 적절한 말속도로 말을 산출할 수 있도록 하는 것이 필요할 것이다.
음도, 말속도보다 효과크기는 적었으나 강도에서도 집단 간 유의미한 차이를 보였다. 자폐스펙트럼장애 집단의 강도에 대한 연구들은(Paul et al., 2008; Peppé et al., 2007; Shriberg et al., 2001) 자폐스펙트럼장애 집단이 일반 집단에 비해 부적절한 강도와 일탈적인 강세 패턴을 가진다고 보고하였다. 국어에서는 강세의 사용이 중요하지 않으나 영어에서는 강세를 통해 명사와 동사의 품사를 구별하고 문장에서 중요한 부분을 강조하는 역할을 하기 때문에 강세의 사용이 중요하게 언급되어 왔다. 본 연구의 결과는 자폐스펙트럼장애 집단이 비전형적인 강세 패턴을 사용하기 때문에 품사를 구별하는 데 어려움을 보이고, 자신의 감정이나 정서를 강조하기 위한 구어 표현에 영향을 줄 수 있다고 해석할 수 있다.
반면 억양에서는 통계적으로 유의미한 결과를 보이지 않았다. 하지만 분석에 포함된 논문 중 억양을 살펴본 연구는 단 3편뿐이었고 일관된 결과를 보이지 않았다. Paul, Shriberg 등(2005)Peppé 등(2007)의 연구에서는 자폐스펙트럼장애 집단과 일반 집단 간의 억양 변화가 유의미한 차이를 보이지 않는다고 보고하였지만, Sharda 등(2010)의 연구에서는 자폐스펙트럼장애 집단이 일반 집단보다 급격한 운율 곡선을 가진다고 보고하였다. 따라서, 향후 연구들은 자폐스펙트럼장애 집단의 억양 곡선에 대한 연구가 진행되어야 할 것이다. 종속측정치에 대한 연구 결과들을 메타분석을 통해 종합하였을 때, 자폐스펙트럼장애 집단은 음도와 강도 그리고 말속도의 비전형적인 특징으로 인해 타인에게 부정적인 인상을 제공하며 의사소통 시 화자에게 자신의 의도나 정서적 상태를 강조하여 전달하는 것에서 어려움을 보이는 것으로 나타났다.
운율을 메타분석을 이용하여 언어 수준을 세부적으로 단어, 문장, 단락으로 나누어 분석하였다. 언어 수준에 따른 집단 간 운율 표현의 특성 차이를 분석한 결과, 단어, 문장 그리고 단락 모두에서 두 집단 간 유의미한 운율 표현 차이가 있었다. 이는 자폐스펙트럼장애 집단이 단어, 문장, 단락 수준에 관계없이 모두 부적절한 운율 특징을 보인다고 해석할 수 있다. 분석에 포함된 언어수준 중 단락과 문장의 효과크기가 각 .81, .56으로 나타났으며, 단어는 -.18로 나타나 상대적으로 단어 수준보다 단락과 문장이 자폐스펙트럼장애 집단의 운율 표현을 설명해 주는 데 효과적인 것으로 나타났다. 단어 수준은 자폐스펙트럼장애의 운율 표현 특성을 살펴보기에는 너무 짧은 반면, 문장이나 단락의 언어 수준은 길이가 길고 복잡성이 증가하기 때문에 자폐스펙트럼장애 집단의 특유한 운율 패턴을 살펴보는 데 더 적절하다고 볼 수 있다. 즉, 각각의 언어 수준을 통해서 자폐스펙트럼장애의 비전형적인 운율 특징을 확인할 수는 있지만 다양하고 자세한 운율 특징을 확인하기 위해서는 단어 수준보다 문장이나 단락 수준의 과제 수행을 통해 수집하는 것이 바람직하다고 볼 수 있다(Diehl et al., 2009; Edelson, Grossman, & Tager-Flusberg, 2007; Sharda et al., 2010).
메타분석을 통해 언어 샘플 수집 방법에 따른 집단 간 운율 표현 특성 차이를 확인한 결과, 읽기 과제와 자발화 과제에서만 자폐스펙트럼장애 집단과 일반 집단 간에 유의미한 운율 차이를 확인할 수 있었다. 읽기 과제와 자발화 과제는 자폐스펙트럼장애의 구어 산출을 통해 많은 운율 패턴을 확인할 수 있으며, 이 중 자발화 과제가 더 큰 효과크기를 보여 집단 간 운율 표현을 더 잘 설명하는 것으로 나타났다. 읽기 과제는 특정 자료를 읽게 되지만 자발화 과제의 경우 본인의 운율 패턴을 이용하여 구어 표현을 하기 때문인 것으로 해석된다. Nadig와 Shaw (2012)는 자발화 과제와 읽기 과제를 사용하여 비교한 결과, 자폐스펙트럼장애 집단과 일반 집단 모두 읽기 과제에서 더 빠른 말속도와 더 높은 평균 음도를 보고하였다. 읽기 과제에서 더 빠른 말속도와 높은 평균 음도를 보인 이유는 읽기 과제가 자발화 과제보다 어느 정도 예측 가능하기 때문이라고 논의하였다. 즉 언어 샘플 수집을 위한 과제 유형이 운율 표현에 영향을 줄 수 있기 때문에 운율 표현 특성을 살펴보기 위해서는 하나의 과제만이 아닌 다양한 과제 유형을 고려하는 것이 필요하다. 모방 과제에서는 집단 간 유의미한 차이를 보이지 않았는데, 모방 과제 시 나타나는 자폐스펙트럼장애의 운율 표현 특성은 개인의 운율 표현보다는 반향어를 통해 모델링을 보여 주는 대상자의 운율 특징까지도 모방하는 것으로 추측할 수 있다. 이러한 이유로 자폐스펙트럼장애의 운율 표현을 정확하게 파악하기 위해서는 읽기 과제와 자발화 과제를 이용하는 것이 좋지만 다양한 운율 특징을 파악하기 위해서는 자발화 과제가 읽기 과제보다 유용하다고 볼 수 있다.
본 연구는 자폐스펙트럼장애집단의 운율 특징에 대한 최근 연구들의 동향을 살펴보았으며 메타분석을 통해 자폐스펙트럼장애 집단이 일반 집단에 비해 전체적으로 비전형적 운율 표현 특성을 보인다는 결론을 도출할 수 있었다. 그리고 이러한 비전형적 운율 표현은 언어 샘플을 수집하는 방법과 언어 수준에 따라 그 결과가 달라질 수 있음을 확인하였다. 단어, 문장, 단락 모두에서 자폐스펙트럼장애 집단의 비전형적 운율 특징을 볼 수 있지만 더 길고 복잡성이 증가할수록 자폐스펙트럼장애 특유의 운율 패턴을 더 잘 확인할 수 있는 것으로 나타났다. 운율은 의사소통에서 문법적 변별과 화자의 의도, 강조점을 명확하게 표현하고 청자의 정서 및 태도에 대한 정보를 줄 수 있기 때문에 의사소통에서 직접적인 영향을 미칠 수 있다. 본 연구 결과는 자폐스펙트럼장애 집단의 운율 표현뿐만 아니라 운율 평가 및 중재에 기초 자료로 사용될 수 있을 것이다.

Figure 1.
Study flow diagram. ASD= autism spectrum disorder; fMRI= functional magnetic resonance imaging; PET= positron emission tomography.
csd-20-3-424f1.gif
Figure 2.
Forest plot for expressive prosody studies.
csd-20-3-424f2.gif
Table 1.
Participants’ characteristics of review articles
Characteristic N
Age
 Preschool age 1
 Preschool-school age 2
 School age-adolescent 1
 School age-adult 11
Type
 Autism spectrum disorder 6
 High functioning autism 10
 Asperger syndrome 4
 PDD-NOS 1
Table 2.
Mean effect sizes for dependent variables of expressive prosody
Variable g p-value
Pitch .54 .00
Intensity .19 .00
Speaking rate .46 .01
Intonation .04 .77
Table 3.
Mean effect sizes for expressive prosody according to language level of speech samples
Language level g p-value
Word -.18 .02
Sentence .56 .00
Paragraph .81 .00
Table 4.
Mean effect sizes for expressive prosody according to speech sampling procedure
Speech sampling procedure g p-value
Imitating .09 .10
Reading .50 .00
Naming -.12 .30
Spontaneous speech .82 .00

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Appendices

Appendix 1.

연구대상자의 특성

연구 진단명 연령 범위(세)
연구대상 수
실험 집단 비교 집단 실험 집단 비교 집단
Shriberg et al. (2001) HFA 10-49 10-30 15 53
Shriberg et al. (2001) AS 10-49 10-30 15 53
Paul, Augustyn, et al. (2005) ASD 16;8 16;7 27 13
Hubbard & Trauner (2007) ASD (+AS) 6-21 6-21 9 10
Peppé et al. (2007) HFA 6;1-13;6 4;10-11;8 31 72
Paul et al. (2008) HFA 7;4-28;7 7;11-27;5 22 20
Paul et al. (2008) AS 7;4-28;7 7;11-27;5 19 20
Paul et al. (2008) PDD-NOS 7;4-28;7 7;11-27;5 5 20
Diehl et al. (2009) HFA 10-18 10-18 21 21
Grossman et al. (2010) HFA 7;6-17 7;6-18 16 15
Sharda et al. (2010) ASD 4-10 4-10 15 10
Peppé et al. (2011) HFA 6;08-13;67 6;17-13;83 31 31
Peppé et al. (2011) AS 5;83-13;67 5;83-13;83 40 40
Diehl & Paul (2012) ASD 8-16 8-11 24 22
Nadig & Shaw (2012) HFA 8;5-14;5 8;5-14;0 15 13
Nadig & Shaw (2012) HFA 8;0-14;1 8;5-14;1 15 11
Diehl & Paul (2013) ASD 8-16 9-17 24 22
Grossman et al. (2013) HFA 8;2-19;9 9;6-19;6 18 11
Grossman et al. (2013) HFA 8;2-19;9 9;6-19;6 14 12
Filipe et al. (2014) AS 8-9 8-9 12 17
McAlpine et al. (2014) ASD 2-5;8 2-5;8 7 7

7ASD=autism spectrum disorder; HFA=high functioning autism; AS=Asperger syndrome; PDD-NOS=pervasive development disorder not otherwise specified.

Appendix 2.
연구 언어 샘플 수집 방법
종속측정치
언어 수준 과제 유형
Shriberg et al. (2001) 단락 자발화 강도, 말속도
Paul, Augustyn, et al. (2005) 문장 읽기 강도, 억양
Hubbard & Trauner (2007) 문장 모방 음도, 강도
Peppé et al. (2007) 단어 모방/이름대기 강도, 억양
Paul et al. (2008) 단어 모방 강도
Diehl et al. (2009) 단락 자발화 음도
Grossman et al. (2010) 단어/문장 이름대기 강도
Sharda et al. (2010) 단락 자발화 음도, 억양
Peppé et al. (2011) 단어 모방/이름대기 강도
Diehl & Paul (2012) 단어/문장 모방 음도, 강도, 억양
Nadig & Shaw (2012) 단락 자발화/읽기 음도, 말속도
Diehl & Paul (2013) 문장 읽기 음도, 강도
Grossman et al. (2013) 단락 모방 음도, 강도
Filipe et al. (2014) 문장 읽기 음도
McAlpine et al. (2014) 단락 자발화 음도, 강도, 말속도
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